A Case Report of Idiopathic Follicular Hyperkeratotic Spicules and Literature Review
Abstract
Follicular hyperkeratotic spicules jest rzadkim zaburzeniem skórnym, które zwykle jest związane ze szpiczakiem mnogim. Typowym objawem choroby są drobne hiperkeratotyczne krostki w mieszkach włosowych, występujące głównie na twarzy. Według naszej wiedzy opisano jeden przypadek tego schorzenia bez choroby podstawowej. Niniejszym zgłaszamy drugi przypadek idiopatycznego pęcherzykowego hiperkeratotycznego spicules u 54-letniej tajskiej kobiety prezentującej liczne pęcherzykowe rogowe spicules na twarzy i szyi.
© 2019 The Author(s). Published by S. Karger AG, Basel
Wprowadzenie
Follicular hyperkeratotic spicules to rzadkie zaburzenie skórne charakteryzujące się kolczastą, zabarwioną skórą do żółtawej, follicular digitate hyperkeratosis. Warunek ten został po raz pierwszy przedstawiony przez Heidenstorma i Tottie w 1944 roku. Od tego czasu ukazało się kilka kolejnych opisów przypadków o podobnej lokalizacji na twarzy, zwłaszcza na nosie, brodzie i czole. Chociaż etiologia tego schorzenia jest nadal nieznana, jest ono często opisywane w powiązaniu ze szpiczakiem mnogim. Jest on również związany z innymi schorzeniami, takimi jak choroba Crohna i reakcje polekowe. W niniejszym raporcie opisano przypadek pęcherzykowatych hiperkeratotycznych krostek bez towarzyszącego stanu.
Raport przypadku
54-letnia tajska kobieta przedstawiła grupę licznych kolczastych krostek wzdłuż twarzy, linii żuchwy i szyi przez 1 miesiąc. Zmianom nie towarzyszył ból ani świąd. Kolce można było łatwo usunąć przez drapanie lub pocieranie bez krwawienia, po czym pojawiały się ponownie w ciągu kilku tygodni. Zaprzeczyła, aby przed pojawieniem się zmian skórnych cierpiała na wcześniejsze choroby. Nie miała choroby podstawowej i nie przyjmowała żadnych suplementów ani leków.
Badanie przedmiotowe ujawniło liczne dyskretne, drobne, nitkowate, hiperkeratotyczne grudki na twarzy i szyi (ryc. 1). Badanie histopatologiczne wykazało poszerzone mieszki włosowe z hiperkeratozą i parakeratozą. Nie stwierdzono obecności trichostaz ani koilocytów (ryc. 2). Badania laboratoryjne, w tym pełna morfologia krwi, badania chemiczne krwi, elektroforeza białek surowicy i badanie moczu były w granicach normy. Na podstawie wywiadu, badania przedmiotowego, badania histopatologicznego i wyników badań laboratoryjnych postawiono rozpoznanie idiopatycznego pęcherzykowego rogowacenia hiperkeratotycznego. Pacjentka otrzymała miejscowo 0,1% żel adapalenowy do stosowania raz dziennie. Dwa miesiące później stan wykazywał łagodną poprawę.
Ryc. 1.
Liczne dyskretne drobne filigranowe hiperkeratotyczne grudki na twarzy i szyi.
Ryc. 2.
Badanie mikroskopowe przedstawiające poszerzony pęcherzyk z dyfuzyjną hiperkeratozą pęcherzykową i parakeratozą wraz z nielicznymi powierzchownymi naciekami komórek okołonaczyniowych z limfocytów (hematoksylina-eozyna, oryginalne powiększenie ×20).
Dyskusja
Krostki hiperkeratotyczne mieszkowe to rzadkie zaburzenie skórne objawiające się drobnymi, zabarwionymi skórą do żółtawych, hiperkeratotycznymi kolcami, które są powszechnie zlokalizowane na twarzy, szczególnie na nosie, oraz sporadycznie na tułowiu i kończynach. Zmiany mogą jednak pojawić się w dowolnym miejscu na ciele. Większość pacjentów dotkniętych tym schorzeniem była w średnim i starszym wieku. W badaniu histopatologicznym stwierdza się ogniskowe kłosowate ortokeratotyczne lub parakeratotyczne kolumny wypełniające infundibulum z eozynofilowymi inkluzjami i wystające ponad naskórek. Nacieki limfocytarne w brodawkowatej skórze właściwej są zwykle nieliczne .
Choroba ta jest często opisywana jako paraneoplastyczny objaw skórny szpiczaka mnogiego lub krioglobulinemii . Dodatkowo, została również zgłoszona w skojarzeniach z innymi warunkami, takimi jak choroba Leśniowskiego-Crohna, zakażenie HIV i reakcje wywołane lekami z cyklosporyny, sorafenibu i acitretin . Odnotowano jeden przypadek bez towarzyszącej choroby. Według naszej wiedzy, nasz pacjent jest drugim opisanym przypadkiem idiopatycznego pęcherzykowatego rogowacenia mieszkowego. Wcześniej zgłoszone przypadki tego schorzenia przedstawiono w Tabeli 1 i Tabeli 2 .
Tabela 1.
Zgłoszone przypadki follicular hyperkeratotic spicules
Tabela 2.
Zgłoszone przypadki hiperkeratotycznych krostek mieszkowych (cd.)
Diagnoza różnicowa hiperkeratotycznych krostek mieszkowych obejmuje lichen spinulosus, multiple minute digitate hyperkeratosis, trichodysplasia spinulosa i spikularny ziarniniak mieszkowy. Szczegóły dotyczące tych chorób w zakresie objawów klinicznych, wyników badań histopatologicznych i związanych z nimi schorzeń podsumowano w tabeli 3.
Tabela 3.
Diagnostyka różnicowa mieszkowych rogowiaków hiperkeratotycznych
Etiologia mieszkowych rogowiaków hiperkeratotycznych jest nadal niejednoznaczna. Istnieją różne hipotezy dotyczące patogenezy tego schorzenia. Bork i wsp. wykazali, że dysproteina szpikowa i krioglobuliny wytrącają się w pęcherzykowym infundibulum, powodując powstawanie korków pęcherzykowych i prezentację kolczastą. Późniejsze doniesienie o gromadzeniu się krioglobulin w treści pęcherzykowej uzyskanej od pacjenta ze szpiczakiem mnogim potwierdza to odkrycie. Ponadto spekuluje się, że przyczyną choroby są Merkel cell polyomavirus, Propionibacterium acne i Demodex folliculorum. Brakuje jednak dowodów na to, że te mikroorganizmy odgrywają rolę w patogenezie choroby.
Wszystkie środki miejscowe, w tym 12% krem z kwasem mlekowym, żel z adapalenem, krem z tretinoiną, olejek z acetonidem fluocinolonu i antybiotyki były próbowane w leczeniu hiperkeratotycznych kolców mieszkowych. Żaden z nich nie wykazał skuteczności. Odnotowano jednak poprawę zmian u chorych na szpiczaka mnogiego po zastosowaniu chemioterapii systemowej .
W podsumowaniu przedstawiamy rzadki przypadek idiopatycznej hiperkeratotycznej kolczystokomórkowości mieszkowej. Ze względu na liczne doniesienia o stanach towarzyszących, zalecamy, aby pełne badanie fizykalne i ocena laboratoryjna były ważne dla znalezienia choroby towarzyszącej. Co więcej, długoterminowe monitorowanie i ponowna ocena są sugerowane we wszystkich przypadkach idiopatycznych pęcherzykowych hiperkeratotycznych kolców.
Oświadczenie etyczne
Pacjentka dostarczyła pisemną świadomą zgodę na przeprowadzenie wszystkich niezbędnych badań, wykonanie fotografii klinicznych i wykorzystanie ich do celów badawczych i publikacji.Ten opis przypadku został przeprowadzony etycznie zgodnie z Deklaracją Helsińską Światowego Stowarzyszenia Medycznego.
Oświadczenie o ujawnieniu informacji
Autorzy nie mają konfliktu interesów do zgłoszenia.
Źródła finansowania
Brak.
Wkład autorów
Wszyscy wymienieni autorzy spełniają kryteria International Committee of Medical Journal Editors (ICMJE) dotyczące autorstwa manuskryptu, biorą odpowiedzialność za integralność pracy jako całości i wyrazili ostateczną zgodę na wersję przeznaczoną do publikacji.
- Heidenstrom N, Tottie M. Haut und gelenkvanderungen bei Multiplem myelom. Acta Derm Venereol. 1944;24:192-9.
- Aloi FG, Molinero A, Pippione M. Parakeratotic horns in a patient with Crohn’s disease. Clin Exp Dermatol. 1989 Jan;14(1):79-81.
External Resources
- Pubmed/Medline (NLM)
- Crossref (DOI)
- Requena L, Sarasa JL, Ortiz Masllorens F, Martín L, Piqué E, Olivares M, et al. Follicular spicules of the nose: a peculiar cutaneous manifestation of multiple myeloma with cryoglobulinemia. J Am Acad Dermatol. 1995 May;32(5 Pt 2):834-9.
Zasoby zewnętrzne- Pubmed/Medline (NLM)
- Crossref (DOI)
- Caccetta TP, Dessauvagie B, McCallum D, Kumarasinghe SP. Multiple minute digitate hyperkeratosis: a proposed algorithm for the digitate keratoses. J Am Acad Dermatol. 2012 Jul;67(1):e49-55.
Zasoby zewnętrzne- Pubmed/Medline (NLM)
- Crossref (DOI)
- Kim TY, Park YM, Jang IG, Yi JY, Kim CW, Song KY. Idiopatyczne pęcherzykowe hiperkeratotyczne kolce. J Am Acad Dermatol. 1997 Mar;36(3 Pt 1):476-7.
Zasoby zewnętrzne- Pubmed/Medline (NLM)
- Crossref (DOI)
- Satta R, Casu G, Dore F, Longinotti M, Cottoni F. Follicular spicules and multiple ulcers: cutaneous manifestations of multiple myeloma. J Am Acad Dermatol. 2003 Oct;49(4):736-40.
External Resources- Pubmed/Medline (NLM)
- Crossref (DOI)
- Braun RP, Skaria AM, Saurat JH, Borradori L. Multiple hyperkeratotic spicules and myeloma. Dermatology. 2002;205(2):210-2.
Źródła zewnętrzne- Pubmed/Medline (NLM)
- Crossref (DOI)
- Franck N, Barete S, Moguelet P, Blanchet B, Carlotti A, Ropert S, et al. Spiny follicular hyperkeratosis eruption: a new cutaneous adverse effect of sorafenib. J Clin Oncol. 2010 Nov;28(31):e640-2.
External Resources- Pubmed/Medline (NLM)
- Crossref (DOI)
- Yanik ME, Erfan G, Albayrak H, Tasolar K, Albayrak S, Gelincik I, et al. Acitretin-induced spiny follicular hyperkeratosis. Cutan Ocul Toxicol. 2016;35(2):165-7.
Zasoby zewnętrzne- Pubmed/Medline (NLM)
- Crossref (DOI)
- Maddy AJ, Lee EE, Maderal AD, Wang RC, Tosti A, Cho-Vega JH. A case of disseminated follicular spicules in HIV-associated follicular syndrome in the absence of the seven known human polyomaviruses, suggesting that this disorder is distinct from trichodysplasia spinulosa. Br J Dermatol. 2018 Sep;179(3):774-5.
Zasoby zewnętrzne- Pubmed/Medline (NLM)
- Crossref (DOI)
- Izakovic J, Büchner SA, Düggelin M, Guggenheim R, Itin PH. . Hautarzt. 1995 Dec;46(12):841-6.
Zasoby zewnętrzne- Pubmed/Medline (NLM)
- Crossref (DOI)
- Lukitsch O, Gebhardt KP, Kövary PM. Follicular hyperkeratosis and cryocrystalglobulinemia syndrome. Occurrence in a patient with multiple myeloma. Arch Dermatol. 1985 Jun;121(6):795-8.
Źródła zewnętrzne- Pubmed/Medline (NLM)
- Crossref (DOI)
- Kuokkanen K, Niemi KM, Reunala T. Parakeratotic horns in a patient with myeloma. J Cutan Pathol. 1987 Feb;14(1):54-8.
Źródła zewnętrzne- Pubmed/Medline (NLM)
- Crossref (DOI)
- Bork K, Böckers M, Pfeifle J. Pathogenesis of paraneoplastic follicular hyperkeratotic spicules in multiple myeloma. Follicular and epidermal accumulation of IgG dysprotein and cryoglobulin. Arch Dermatol. 1990 Apr;126(4):509-13.
External Resources- Pubmed/Medline (NLM)
- Crossref (DOI)
- Paul C, Fermand JP, Flageul B, Caux F, Duterque M, Dubertret L, et al. Hyperkeratotic spicules and monoclonal gammopathy. J Am Acad Dermatol. 1995 Aug;33(2 Pt 2):346-51.
External Resources- Pubmed/Medline (NLM)
- Crossref (DOI)
- Miller JJ, Anderson BE, Ioffreda MD, Bongiovanni MB, Fogelberg AC. Hair casts and cutaneous spicules in multiple myeloma. Arch Dermatol. 2006 Dec;142(12):1665-6.
External Resources- Pubmed/Medline (NLM)
- Crossref (DOI)
- Tay LK, Lim FL, Ng HJ, Lee HY, Pang SM, Thirumoorthy T. Cutaneous follicular hyperkeratotic spicules-the first clinical sign of multiple myeloma progression or relapse. Int J Dermatol. 2010 Aug;49(8):934-6.
Zasoby zewnętrzne- Pubmed/Medline (NLM)
- Crossref (DOI)
- Dalal A, David M, Feinmesser M, Trattner A. Multiple myeloma unveiled by multiple hyperkeratotic spicules. Isr Med Assoc J. 2010 Nov;12(11):709-10.
External Resources- Pubmed/Medline (NLM)
- van Boheemen S, Jones T, Muhlemann B, Feltkamp MC, Fouchier RA, Hajdarbegovic E. Cidofovir gel as treatment of follicular spicules in multiple myeloma. JAMA Dermatol. 2015 Jan;151(1):82-4.
Źródła zewnętrzne- Pubmed/Medline (NLM)
- Crossref (DOI)
- Fariña MC, Requena L, Sarasa JL, Martín L, Escalonilla P, Soriano ML, et al. Spinulosis of the face as a manifestation of demodicidosis. Br J Dermatol. 1998 May;138(5):901-3.
Zasoby zewnętrzne- Pubmed/Medline (NLM)
- Crossref (DOI)
- Chia HY, Tey HL, Lee JS. Follicular spicules associated with Propionibacterium acnes in response to erythromycin. J Dermatol. 2011 Apr;38(4):409-11.
Zasoby zewnętrzne- Pubmed/Medline (NLM)
- Crossref (DOI)
- Nemeth K, Gorog A, Mezey E, Pinter D, Kuroli E, Harsing J, et al. Image Correspondence: Cover Image: Detection of hair follicleassociated Merkel cell polyomavirus in an immunocompromised host with follicular spicules and alopecia. Br J Dermatol. 2016 Dec;175(6):1409.
Źródła zewnętrzne- Pubmed/Medline (NLM)
- Crossref (DOI)
- Ruiz-Rivero J, Campos Domíngez M, Parra Blanco V, Suárez-Fernández R. Filiform follicular hyperkeratosis on the face. Actas Dermosifiliogr. 2017 Oct;108(8):773-4. Spanish.
Zasoby zewnętrzne- Pubmed/Medline (NLM)
- Crossref (DOI)
- Friedman SJ. Lichen spinulosus. Clinicopathologic review of thirty-five cases. J Am Acad Dermatol. 1990 Feb;22(2 Pt 1):261-4.
Zasoby zewnętrzne- Pubmed/Medline (NLM)
- Crossref (DOI)
- Kazem S, van der Meijden E, Feltkamp MC. The trichodysplasia spinulosa-associated polyomavirus: virological background and clinical implications. APMIS. 2013 Aug;121(8):770-82.
Źródła zewnętrzne- Pubmed/Medline (NLM)
- Crossref (DOI)
- Al-Niaimi F, Cox NH, Taylor WD. Follicular hyperkeratosis as a manifestation of Sézary syndrome. Br J Dermatol. 2010 Mar;162(3):695-6.
Źródła zewnętrzne- Pubmed/Medline (NLM)
- Crossref (DOI)
- Tomasini C, Kempf W, Novelli M, Fava P, Annessi G, Rongioletti F, et al. Spiky follicular mycosis fungoides: a clinicopathologic study of 8 cases. J Cutan Pathol. 2015 Mar;42(3):164-72.
Źródła zewnętrzne- Pubmed/Medline (NLM)
- Crossref (DOI)
Kontakty z autorami
Poonkiat Suchonwanit, MD
Division of Dermatology, Faculty of Medicine, Ramathibodi Hospital, Mahidol University
270 Rama VI Road
Rajthevi, Bangkok 10400 (Thailand)
E-Mail [email protected]
Article / Publication Details
Received: August 27, 2019
Accepted: September 08, 2019
Published online: October 02, 2019
Issue release date: September – DecemberLiczba stron wydruku: 8
Liczba rycin: 2
Liczba tabel: 3eISSN: 1662-6567 (Online)
W celu uzyskania dodatkowych informacji: https://www.karger.com/CDE
Open Access License / Drug Dosage / Disclaimer
Ten artykuł jest objęty licencją Creative Commons Attribution-NonCommercial 4.0 International License (CC BY-NC). Wykorzystanie i dystrybucja do celów komercyjnych wymaga pisemnej zgody. Dawkowanie leków: Autorzy i wydawca dołożyli wszelkich starań, aby wybór leków i ich dawkowanie przedstawione w niniejszym tekście były zgodne z aktualnymi zaleceniami i praktyką w momencie publikacji. Jednak ze względu na trwające badania, zmiany w przepisach rządowych oraz stały dopływ informacji dotyczących terapii lekowej i reakcji na leki, zaleca się czytelnikowi sprawdzenie ulotki dołączonej do opakowania każdego leku pod kątem zmian we wskazaniach i dawkowaniu oraz dodatkowych ostrzeżeń i środków ostrożności. Jest to szczególnie ważne, gdy zalecany środek jest lekiem nowym i/lub rzadko stosowanym. Disclaimer: Stwierdzenia, opinie i dane zawarte w tej publikacji są wyłącznie wypowiedziami poszczególnych autorów i współpracowników, a nie wydawców i redaktora(ów). Pojawienie się reklam i/lub odniesień do produktów w publikacji nie stanowi gwarancji, poparcia lub aprobaty dla reklamowanych produktów lub usług ani ich skuteczności, jakości lub bezpieczeństwa. Wydawca i redaktor(y) zrzekają się odpowiedzialności za jakiekolwiek obrażenia osób lub mienia wynikające z jakichkolwiek pomysłów, metod, instrukcji lub produktów, o których mowa w treści lub reklamach.
Leave a Reply