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特発性毛包性角化性棘突起の事例報告と文献レビュー

要旨

毛包性角化性棘突起は、通常、複数骨髄腫と関連して起こるまれな皮膚疾患である。 本疾患は，通常，顔面を中心とした毛包性分布の小さな角化性棘突起を呈する。 これまで，基礎疾患を伴わない症例は1例しか報告されていない。 我々はここに、顔面と頸部に複数の毛包角状棘突起を呈した54歳のタイ人女性における特発性毛包角化性棘突起の2例目を報告する

© 2019 The Author(s). S. Karger AG, Basel発行

はじめに

毛包性過角化棘は、とがった肌色から黄色がかった毛包性桁状過角化症を特徴とするまれな皮膚疾患である。 この疾患は，1944年にHeidenstormとTottieによって初めて紹介された。 それ以来，顔面，特に鼻，顎，額に類似した部位を持つ症例報告がいくつか発表されている。 病因は不明であるが、多発性骨髄腫に関連して報告されることが多い。 また、クローン病や薬剤性反応など、他の疾患との関連も指摘されている。 今回、我々は関連疾患のない毛包性角化性棘突起の1例を報告する。

症例報告

54歳のタイ人女性は、1カ月前から顔、あごのライン、首に沿って多数のとがった棘突起の一群を認めました。 痛みや痒みは伴わなかった。 棘突起は掻いたりこすったりすると出血することなく容易に除去できたが，数週間後に再発してきた。 本人は皮膚病変が生じる前の既往を否定していた。

診察では，顔面と頚部に多数の離散的な小さな糸状角化性丘疹が認められた（図1）。 病理組織学的検査では，拡張した毛包に桁外れの毛包性過角化症と傍角化症が認められた． トリコスタシスやコイロサイトは観察されなかった（図2）。 全血球数，血液生化学，血清蛋白電気泳動，尿検査を含む臨床検査は正常範囲内であった． 病歴，身体所見，病理組織学的検査，検査所見から，特発性毛包性角化性棘突起と診断した。 患者は0.1%アダパレンゲルの外用を1日1回受けた。 2ヵ月後、症状は軽快した。

図1.顔面と頚部に多数の離散的な微小糸状角化性丘疹

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図2.顔面と頚部に多発する角化性丘疹

図2.

顕微鏡写真では、拡張した毛包に、毛包の角質肥厚と傍角化、および血管周囲へのリンパ球の浸潤（ヘマトキシリン・エオジン、原倍率20倍）が観察されます。

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Discussion

毛包性角化性棘は、顔面、特に鼻、時には体幹や四肢によく見られる小さな、肌色から黄色がかった、角化性突起を呈する珍しい皮膚疾患である。 しかし、この病変は体のどこにでも現れる可能性がある。 患者の大半は中高年である． 病理組織学的検査では、好酸球性封入体を伴う内腔を埋め尽くし、表皮の上に突出した局所的なスパイク状のオルソケラトロスまたはパラケラトロスの円柱が認められます。 真皮乳頭部のリンパ球浸潤は通常まばらである。

本症は多発性骨髄腫やクリオグロブリン血症の腫瘍随伴性皮膚症状であるとしばしば報告される。 また、クローン病、HIV感染症、シクロスポリン、ソラフェニブ、アシトレチンによる薬剤誘発反応など、他の疾患との関連も報告されている。 また、関連疾患を伴わない症例も1例報告されています。 我々の知る限り，本症例は特発性毛包性角化性棘突起の2例目の報告である． 表1.毛包性角化性棘の報告例

Table 2.毛包性角化性棘の報告例

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Table 3.毛包性角化性棘の報告例
TABLE 1,TABLE 2, TABLE 3, TABLE 4, TABLE 4 に示す。

毛包性角化性棘突起の報告例（続き）

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毛包性角化性棘突起の鑑別診断には、有棘苔癬、多数小桁性過角化症、有棘毛髪異形成、棘状毛包菌状息肉症が含まれる。 これらの疾患の臨床症状、病理組織学的所見、関連疾患の詳細を表3にまとめている。 この疾患の病因については、様々な仮説がある。 Borkらは、骨髄腫の異種タンパク質およびクリオグロブリンが毛包内腔に沈殿し、毛包の栓および棘状突起を生じることを明らかにした。 その後、多発性骨髄腫の患者から得られた濾胞内容物にクリオグロブリンが蓄積しているという報告があり、この知見を支持している 。 そのほか、Merkel cell polyomavirus、Propionibacterium acne、Demodex folliculorumが原因であるとの推測もある .

毛包性角化性棘突起の治療には、12%乳酸クリーム、アダパレンジェル、トレチノインクリーム、フルオシノロンアセトニド油、抗生物質などのいくつかの局所薬剤が試みられてきた。 しかし，いずれも有効性は認められなかった． しかし，多発性骨髄腫の患者において，全身化学療法後に病変が改善したとの報告がある． 関連疾患の報告が複数あるため、関連疾患を見つけるためには、身体検査と検査評価を十分に行うことが重要であると考える。 さらに、特発性毛包性角化性紡錘体のすべての症例において、長期間の経過観察と再評価が示唆される。

Statement of Ethics

患者は、必要なすべての検査の実施、臨床写真の撮影、研究目的および公表のための使用について書面による同意を与えた。この事例報告は世界医師会ヘルシンキ宣言に従って倫理的に行われた。

Disclosure Statement

著者に宣言すべき利益相反はない。

Funding Sources

なし。

Author Contributions

名前を挙げたすべての著者は、国際医学雑誌編集委員会（ICMJE）の原稿執筆基準を満たし、全体として作品の整合性に責任を持ち、公開されるバージョンに最終承認をしている。

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著者連絡先

Poonkiat Suchonwanit, MD

皮膚科領域.Division of Dermatology.D.D.D.D…, Mahidol University, Ramathibodi Hospital, Faculty of Medicine

270 Rama VI Road

Rajthevi, Bangkok 10400 (Thailand)

E-Mail [email protected]

記事・掲載詳細

Received: 2019年8月27日
受理されました。 2019年09月08日
オンライン公開されました。 2019年10月02日
発行日：9月〜12月

印刷ページ数。 8
図の数。 2
表の数。 3

eISSN: 1662-6567 (Online)

詳細についてはこちらをご覧ください。 https://www.karger.com/CDE

Open Access License / Drug Dosage / Disclaimer

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