Un rapport de cas de spicules hyperkératosiques folliculaires idiopathiques et revue de la littérature
Abstract
Les spicules hyperkératosiques folliculaires sont un trouble cutané rare qui est généralement associé au myélome multiple. L’affection se présente typiquement par de minuscules spicules hyperkératosiques en distribution folliculaire et de façon prédominante sur le visage. À notre connaissance, un seul cas de cette affection sans maladie sous-jacente a été rapporté. Nous rapportons ici le deuxième cas de spicules hyperkératosiques folliculaires idiopathiques chez une femme thaïlandaise de 54 ans présentant de multiples spicules semblables à des cornes folliculaires sur le visage et le cou.
© 2019 L’auteur ou les auteurs. Publié par S. Karger AG, Bâle
Introduction
Les spicules hyperkératosiques folliculaires sont une affection cutanée rare caractérisée par une hyperkératose folliculaire digitée, de couleur chair à jaunâtre. Cette affection a été présentée pour la première fois par Heidenstorm et Tottie en 1944. Depuis lors, plusieurs rapports de cas ultérieurs ont été publiés, partageant des localisations similaires sur le visage, en particulier le nez, le menton et le front. Bien que son étiologie soit encore inconnue, elle est souvent signalée en association avec le myélome multiple. Il est également associé à d’autres pathologies telles que la maladie de Crohn et les réactions médicamenteuses. Nous rapportons ici un cas de spicules hyperkératosiques folliculaires sans condition associée.
Rapport de cas
Une femme thaïlandaise de 54 ans a présenté un groupe de spicules multiples le long de son visage, de sa mâchoire et de son cou depuis 1 mois. Aucune douleur ou prurit n’accompagnait les lésions. Les spicules s’enlevaient facilement par grattage ou frottement sans saignement, puis réapparaissaient quelques semaines plus tard. Elle a nié toute maladie antérieure au développement de la lésion cutanée. Elle n’avait aucune maladie sous-jacente et ne prenait aucun supplément ou médicament.
L’examen physique a révélé de multiples papules hyperkératosiques discrètes et minuscules filiformes sur le visage et le cou (Fig. 1). L’étude histopathologique a montré des follicules dilatés avec une hyperkératose folliculaire digitée et une parakératose. On n’a observé ni trichostase ni koïlote (Fig. 2). Les examens de laboratoire, notamment la formule sanguine complète, la chimie sanguine, l’électrophorèse des protéines sériques et l’analyse d’urine, étaient dans les limites de la normale. Sur la base de l’historique, de l’examen physique, de l’étude histopathologique et des résultats de laboratoire, le diagnostic de spicules hyperkératosiques folliculaires idiopathiques a été posé. Le patient a reçu un gel topique d’adapalène à 0,1 % à appliquer une fois par jour. Deux mois plus tard, son état s’est légèrement amélioré.
Fig. 1.
Multiples papules hyperkératosiques filiformes discrètes sur le visage et le cou.
Fig. 2.
Examen microscopique montrant un follicule dilaté avec une hyperkératose et une parakératose folliculaire digitée ainsi qu’une infiltration éparse de cellules périvasculaires superficielles de lymphocytes (hématoxyline-éosine, grossissement original ×20).
Discussion
Les spicules hyperkératosiques folliculaires sont une affection cutanée rare présentant de minuscules pointes hyperkératosiques, de couleur chair à jaunâtre, qui sont généralement localisées sur le visage, spécifiquement sur le nez, et occasionnellement sur le tronc et les extrémités. Cependant, la lésion peut apparaître n’importe où sur le corps. La plupart des patients atteints étaient d’âge moyen ou âgés. L’examen histopathologique révèle une colonne orthokératosique ou parakératosique focale en forme de pointe remplissant l’infundibulum avec des inclusions éosinophiles et dépassant l’épiderme. Les infiltrations lymphocytaires dans le derme papillaire sont généralement clairsemées.
La maladie est souvent rapportée comme étant un signe cutané paranéoplasique du myélome multiple ou de la cryoglobulinémie. En outre, elle a également été signalée en association avec d’autres affections telles que la maladie de Crohn, l’infection par le VIH et les réactions médicamenteuses à la ciclosporine, au sorafénib et à l’acitrétine. Un cas a été rapporté sans la maladie associée. À notre connaissance, notre patient est le deuxième cas rapporté de spicules hyperkératosiques folliculaires idiopathiques. Les cas précédemment rapportés de ce trouble sont démontrés dans le tableau 1 et le tableau 2 .
Tableau 1.
Cas rapportés de spicules hyperkératosiques folliculaires
Tableau 2.
Cas rapportés de spicules hyperkératosiques folliculaires (suite)
Le diagnostic différentiel des spicules hyperkératosiques folliculaires comprend le lichen spinulosus, l’hyperkératose digitée minuscule multiple, la trichodysplasie spinulosa et le mycosis fongoïde folliculaire en épi . Les détails de ces maladies concernant les manifestations cliniques, les résultats histopathologiques et leurs conditions associées sont résumés dans le tableau 3.
Tableau 3.
Diagnostic différentiel des spicules hyperkératosiques folliculaires
L’étiologie des spicules hyperkératosiques folliculaires n’est toujours pas concluante. Diverses hypothèses ont été émises concernant la pathogenèse de la maladie. Bork et al. ont démontré que la dysprotéine du myélome et les cryoglobulines précipitaient dans l’infundibulum folliculaire, entraînant des bouchons folliculaires et une présentation en épi. Un rapport ultérieur sur l’accumulation de cryoglobulines dans le contenu folliculaire d’un patient atteint de myélome multiple confirme cette découverte. En outre, on a spéculé que le polyomavirus des cellules de Merkel, Propionibacterium acne et Demodex folliculorum étaient les causes de la maladie. Cependant, il y a un manque de preuves pour soutenir que ces micro-organismes jouent un rôle dans la pathogenèse de la maladie.
Plusieurs agents topiques, y compris la crème d’acide lactique à 12%, le gel d’adapalène, la crème de trétinoïne, l’huile d’acétonide de fluocinolone et les antibiotiques ont été essayés pour traiter les spicules hyperkératosiques folliculaires . Aucun d’entre eux n’a montré d’efficacité. Cependant, une amélioration des lésions chez les patients atteints de myélome multiple après avoir reçu une chimiothérapie systémique a été rapportée .
En conclusion, nous présentons un cas rare de spicules hyperkératosiques folliculaires idiopathiques. En raison des multiples rapports de conditions associées, nous recommandons qu’un examen physique complet et une évaluation de laboratoire soient importants pour trouver la maladie associée. En outre, une surveillance à long terme et une réévaluation sont suggestives dans tous les cas de spicules hyperkératosiques folliculaires idiopathiques.
Déclaration d’éthique
Le patient a donné son consentement éclairé écrit pour effectuer toutes les investigations nécessaires, prendre des photographies cliniques et les utiliser à des fins de recherche et de publication.Ce rapport de cas a été mené de manière éthique conformément à la Déclaration d’Helsinki de l’Association médicale mondiale.
Déclaration de divulgation
Les auteurs n’ont aucun conflit d’intérêts à déclarer.
Sources de financement
Aucune.
Contributions des auteurs
Tous les auteurs nommés répondent aux critères du Comité international des rédacteurs de revues médicales (ICMJE) pour la paternité du manuscrit, assument la responsabilité de l’intégrité du travail dans son ensemble et ont donné leur approbation finale à la version à publier.
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Contacts de l’auteur
Poonkiat Suchonwanit, MD
Division de dermatologie, Faculté de médecine, Hôpital Ramathibodi, Université Mahidol
270 Rama VI Road
Rajthevi, Bangkok 10400 (Thaïlande)
E-Mail [email protected]
Détails de l’article / de la publication
Reçu : 27 août 2019
Acceptée : 08 septembre 2019
Publié en ligne : 02 octobre 2019
Date de parution du numéro : septembre – décembre
Nombre de pages imprimées : 8
Nombre de figures : 2
Nombre de tableaux : 3
eISSN : 1662-6567 (en ligne)
Pour plus d’informations : https://www.karger.com/CDE
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