Auriculotemporal Neuralgia: 8症例の報告
Abstract
背景. 耳介側頭神経痛(ATN)は側頭部に片側性の疼痛と神経圧痛を伴うまれな疾患で,麻酔ブロックが有効である。 我々は8人の患者を対象に、臨床的特徴と治療効果を分析した。 スペインの2つの大学病院の頭痛クリニックでATNと診断された連続した患者シリーズ。 人口統計学的特徴、痛みの特徴、および治療に対する反応に関するデータを示す。
結果 患者8名(女性7名)。 発症時の平均年齢は52.8±14.3歳。 痛みは厳密に片側性(左側5例,右側3例)で,耳介前部分を押すと誘発された。 4例は背景痛を呈し,そのほとんどは鈍痛で,その強さはVAS(verbal analogical scale)で5.75±1.2であった。 6名において,2秒から30分の範囲で灼熱性の増悪が起こり,その強度はVASで7.3±1.5であった。 ガバペンチン3例,麻酔遮断薬3例,自然治癒2例で完全寛解が得られた
結論 ATNは頭痛外来ではまれである。 ガバペンチンは麻酔遮断に代わる良い治療オプションである」
はじめに
耳介側頭神経痛(ATN)は、まれな顔面痛の一形態である。 主に側頭皮、顎関節、耳下腺、耳介の領域で知覚され、厳密には片側性で側索性である。 強さは中等度から重度に及び、通常、刺すような痛みの発作的な増悪を伴います。 耳介側頭神経上の圧痛が報告されており、神経痛は耳介前部分の圧迫によって誘発されることがあります。 局所麻酔薬でこれらの症状は完全に解決されます。
耳介側頭神経は、三叉神経の終末枝である。 下顎神経(三叉神経第3分枝)は、頭蓋骨から卵円孔を経て側頭下窩に至り、中膜動脈を中心に前幹と後幹に分岐し、後幹は耳介側頭神経(ATn)へと分岐する。 ATn は、外耳道、耳小骨、耳の前部、側頭皮、こめかみの後部、鼓膜、顎関節包、耳下腺などの耳介側頭領域から皮膚感覚を供給しています。 ATnはまた、副交感神経線維を耳下腺に伝える。 実際、病変(例えば耳下腺切除術)後のこれらの線維の異常再神経支配は、味覚刺激に対する顔面紅潮と発汗を特徴とするFreýs症候群を引き起こす可能性がある …
耳介側頭神経痛は、国際頭痛分類第3版では、個別に言及されていない。 ICHD-IIでは、ATNは三叉神経のepigraph 13.7 “other terminal branch neuralgias “の中に含まれる可能性がある。 したがって、現在、ATNはICHD-IIIのどの診断項目にも合致していない。
同様の特徴を持つ痛みは、時に、顎関節機能障害、頸椎変性症、耳下腺疾患などの構造的病変、または局所神経圧迫の他の原因による二次的なものであることがある。 さらに、片頭痛、連続性頭痛、または三叉神経痛など、いくつかの頭痛を鑑別診断で考慮する必要がある。 この診断を下す前に、他の疾患を除外するための徹底した病歴聴取と検査が必要である。
近年、ATNの小規模シリーズまたは孤立した症例のみが報告されている。 最も多く報告されているシリーズは34例であるが、40年以上前の1970年に発表されたものである。 我々は、耳介側頭神経痛の連続した8症例について、臨床的特徴と治療結果を分析することを目的としている。
方法
症例は、2つの大学病院の頭痛を専門とする神経科医が評価した連続患者の前向き登録から選択された。 2008年1月から2014年1月までの6年間に耳介側頭神経分布の痛みと神経上の圧痛を評価された患者を対象とした
完全病歴と徹底した神経学的・身体的検査を行った。 これには,発症時および組み入れ時(初診時)の年齢,性別,背景痛と増悪の臨床的特徴(質,期間,発症からの時間,1か月間の頻度)が含まれた。 末梢脳神経の圧痛,頸部の可動性,顎関節の機能についても評価した. 典型的な片頭痛症状を伴う患者、片頭痛を示唆するような時系列パターン(例えば、月に何日か長いエピソードがある)、顎関節機能不全を認めた患者は除外した。 神経画像(頭蓋磁気共鳴画像、またはMRIが不可能な場合のみコンピュータ断層撮影)およびルーチンの血液検査(赤血球沈降速度を含む)は、他の疾患を除外するために全例で行われた
治療効果も評価された。 患者には、臨床診断と利用可能なさまざまな治療法について説明した。 私たちは患者に、神経ブロック、薬物治療、または痛みが障害にならない場合は簡単な経過観察の可能性を提示した。 耳介側頭神経遮断のプロトコルは次の通りである。患者を上向きに寝かせ,誤って注射しないように耳介前部で側頭動脈の脈を確認した後,針を鼻の方向に向け,30~45°の角度と5~10ミリの深さで耳介前部に挿入した。 1ミリリットルのリドカイン1%からなる麻酔薬を注入する前に、吸引を行った。 7462>
患者が拒否した場合、神経障害性疼痛に広く使用されているガバペンチンによる代替治療が提供された。 投与量は患者の特性に合わせて1日800mgから2400mgの範囲とした。 内服治療は少なくとも3ヶ月間行い,その後,治療効果を評価した。 痛みの強さや頻度がベースラインから50%以上減少した場合を部分奏効、痛みが完全に消失した場合を完全奏効としました。
すべての患者が必要に応じて日常的なケアを受けたため,特に倫理的な承認は必要なかった。
結果
対象期間中,8名がATNのすべての臨床的特徴(神経遮断を除く)を満たしていた。 そのうち6人は2700症例が登録されている病院の頭痛登録に由来しており、有病率は通院中の頭痛患者の0.2%となった。 性別は女性の方が多く、8例中7例が女性(87.5%)であった。 対象年齢の平均は56±15.6歳(27-73歳),発症年齢は52.8±14.3歳(26-69歳)だった。
臨床的特徴を考慮すると,痛みは全例で厳密に片側,右側3例,左側5例で,左側が最も多かった。 痛みの部位には若干の個人差があったが,全例で耳介前部(tragus)の圧迫により痛みが誘発された(表1参照)。 半数の症例が背景痛を訴えており、そのほとんどは鈍痛で、VAS(verbal analogical scale)評価では5.75±1.2であった。 この背景痛は単独であったり、増悪と共起していたりした(共起は2例、25%)。 増悪はよく起こり(6例、75%)、2秒から30分の発作で構成され、VASで7.3±1.5の強度で、1日に数回から月に数回(平均21.5回/月)発生した。 増悪した痛みの質は,1例でズキズキ,1例で電気的,4例で刺すような痛みと表現された。 このタイプの痛みに関連する片頭痛や自律神経症状を言及した患者はいなかった。
Clinical and therapeutic characteristics of our patients
Number . | 性別. | 年齢. | 開始年齢. | 局在性. | 背部地盤痛(I). | 増悪期の疼痛. | 治療. | 反応. | ||||
---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|---|
I . | F . | D . | C . | |||||||||
1 | ♀ | 63 | 60 | 左 | Temporal | – | 6 | 1-。6 | 30分 | ズキズキ | なし | |
耳介周囲 | ||||||||||||
2 | ♀ | 56 | 53 | Left | Temporal | 4 | – | – | – | – | GBP 800mg | Total |
3 | ♂ | 73 | 69 | Right | Temporal | 6 | – | – | – | -の順。 | GBP | Nule |
Blockade | Total | |||||||||||
4 | ♀ | 57 | 52 | 右 | 前面 | 6 | 8 | 25 | 3sec | 刺し傷 | アイネス | |
GBP 1200mg | パーシャル | |||||||||||
GBP 2400 | 合計 | |||||||||||
5 | ♀ | 60 | 55 | 左 | Temporal | – | 5 | 40 | 5-10分 | 刺殺 | 封鎖 | 合計 |
耳 | ||||||||||||
6 | ♀ | 27 | 26 | 左 | 側面 | – の場合 | 8 | 50 | 3 sec | 刺す | なし | |
7 | ♀ | 72 | 68 | 右 | Temporal | -. | 8 | 25 | 4 sec | electric | GBP 900 mg | Partial |
耳 | ||||||||||||
首側面 | ||||||||||||
8 | ♀ | 40 左 | 首横 | 7 | 9 | 35 | 4sec | 刺突 | 封鎖 | 合計 | ||
Hemicraneal |
Number . | 性別. | 年齢. | 開始年齢. | 局在性. | 背部地盤痛(I). | 増悪期の疼痛. | 治療. | 反応. | ||||
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I . | F . | D . | C . | |||||||||
1 | ♀ | 63 | 60 | 左 | Temporal | – | 6 | 1-.6 | 30分 | ズキズキ | なし | |
耳介周囲 | ||||||||||||
2 | ♀ | 56 | 53 | Left | Temporal | 4 | – | – | – | – | GBP 800mg | Total |
3 | ♂ | 73 | 69 | Right | Temporal | 6 | – | – | – | -の順。 | GBP | Nule |
Blockade | Total | |||||||||||
4 | ♀ | 57 | 52 | 右 | 前面 | 6 | 8 | 25 | 3sec | 刺し身 | アイネス | |
GBP 1200mg | パーシャル | |||||||||||
GBP 2400 | 合計 | |||||||||||
5 | ♀ | 60 | 55 | 左 | Temporal | – | 5 | 40 | 5-10分 | 刺殺 | 封鎖 | 合計 |
耳 | ||||||||||||
6 | ♀ | 27 | 26 | 左 | 側面 | – の場合 | 8 | 50 | 3 sec | 刺す | なし | |
7 | ♀ | 72 | 68 | 右 | Temporal | -. | 8 | 25 | 4 sec | electric | GBP 900 mg | Partial |
耳 | ||||||||||||
首側面 | ||||||||||||
8 | ♀ | 40 | 40の場合 | 左 | 首の横 | 7 | 9 | 35 | 4 sec | 刺し傷 | ブロケード | トータル |
Hemicraneal |
Age: 診断時年齢
I:VAS(視覚的アナログスケール:0:痛みなし、10:想像できる最悪の痛み)での強度、F:回数/月での頻度です。 D:持続時間(sec:秒、min:分)、C:文字。 GBP:gabapentin.
Clinical and Therapeutic characteristics of our patients
番号. | 性別. | 年齢. | 開始年齢. | 局在性. | 背部地盤痛(I). | 増悪期の疼痛. | 治療. | 反応. | ||||
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I . | F . | D . | C . | |||||||||
1 | ♀ | 63 | 60 | 左 | テンプル | – | 6 | 1- …の場合6 | 30分 | ズキズキ | なし | |
耳介周囲 | ||||||||||||
2 | ♀ | 56 | 53 | Left | Temporal | 4 | – | – | – | – | GBP 800mg | Total |
3 | ♂ | 73 | 69 | Right | Temporal | 6 | – | – | – | -の順。 | GBP | Nule |
Blockade | Total | |||||||||||
4 | ♀ | 57 | 52 | 右 | 前面 | 6 | 8 | 25 | 3sec | 刺し身 | アイネス | |
GBP 1200mg | パーシャル | |||||||||||
GBP 2400 | 合計 | |||||||||||
5 | ♀ | 60 | 55 | 左 | Temporal | – | 5 | 40 | 5-10分 | 刺殺 | 封鎖 | 合計 |
耳 | ||||||||||||
6 | ♀ | 27 | 26 | 左 | 側面 | – の場合 | 8 | 50 | 3 sec | 刺す | なし | |
7 | ♀ | 72 | 68 | 右 | Temporal | -. | 8 | 25 | 4 sec | electric | GBP 900 mg | Partial |
耳 | ||||||||||||
首側面 | ||||||||||||
8 | ♀ | 40 左 | 首横 | 7 | 9 | 35 | 4sec | 刺突 | 封鎖 | 合計 | ||
Hemicraneal |
Number . | 性別. | 年齢. | 開始年齢. | 局在性. | 背部地盤痛(I). | 増悪期の疼痛. | 治療. | 反応. | ||||
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I . | F . | D . | C . | |||||||||
1 | ♀ | 63 | 60 | 左 | Temporal | – | 6 | 1-。6 | 30分 | ズキズキ | なし | |
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2 | ♀ | 56 | 53 | Left | Temporal | 4 | – | – | – | – | GBP 800mg | Total |
3 | ♂ | 73 | 69 | Right | Temporal | 6 | – | – | – | -の順。 | GBP | Nule |
Blockade | Total | |||||||||||
4 | ♀ | 57 | 52 | 右 | 前面 | 6 | 8 | 25 | 3sec | 刺し身 | アイネス | |
GBP 1200mg | パーシャル | |||||||||||
GBP 2400 | 合計 | |||||||||||
5 | ♀ | 60 | 55 | 左 | Temporal | – | 5 | 40 | 5-10分 | 刺殺 | 封鎖 | 合計 |
耳 | ||||||||||||
6 | ♀ | 27 | 26 | 左 | 側面 | – の場合 | 8 | 50 | 3 sec | stabbing | None | |
7 | ♀ | 72 | 68 | 右 | Temporal | -. | 8 | 25 | 4 sec | electric | GBP 900 mg | Partial |
耳 | ||||||||||||
首側面 | ||||||||||||
8 | ♀ | 40 | 40の場合 | 左 | 首の横 | 7 | 9 | 35 | 4sec | 刺し傷 | ブロケード | トータル |
Hemicraneal |
Age: 診断時年齢
I:VAS(視覚的アナログスケール:0:痛みなし、10:想像できる最悪の痛み)での強度、F:回数/月での頻度です。 D:持続時間(sec:秒、min:分)、C:文字。 GBP:gabapentin.
神経学的検査および補助的検査は全例で異常なし。 神経上の圧痛を除き,感覚障害は認められなかった。 8例の臨床的特徴を表1に示す。
我々のコホートでは3例に麻酔ブロックが行われ,全例で2週間から7ヶ月の完全寛解が得られた。 4例では内科的治療が行われ,3例はガバペンチンにより少なくとも部分的な効果が得られた。 gabapentinが無効であった1例では,その後,麻酔遮断を行い,完全に症状を改善させた。 最後に,2例は自然寛解のため治療を必要としなかった。
Discussion
本研究は、スペインの2つの大学病院の頭痛専門クリニックで診断されたATN症例を含む記述的かつ前向きな研究である。 ATNはHeadache Clinicに受診する患者の中でもまれな症候群である。我々のシリーズでは、1つのHeadache Clinicの頭痛患者におけるATNの有病率は0.2%で、過去の報告と同様であった。 Damarjranは1970年に最大のATNシリーズを報告した(34例)。 2005年、Specialiらは6つの新しい症例を報告し、3次医療機関の外来患者における頻度は0.4%と推定している。 有病率は低いが、著者らは、他の終末枝神経痛と同様に、この症候群をICHDに含めることを主張したい。
耳介側頭神経痛は明らかに女性に多く、Damarjranらの研究では85.3%、Specialiのコホートでは100%、本報告では87.5%が女性であった。 発症年齢の平均は52.8歳で、27歳から72歳という幅広い年齢層がこれまでの報告と一致している。 Damarjranらの研究では15歳から77歳(平均年齢49.1歳)、Specialísの研究では23歳から65歳(平均年齢不明)であり、広い年齢範囲(27歳から72歳)をカバーしている。 患者の多くは50〜60歳代であり、ATNは中高年に多い疾患であることがわかる。
患者の多くは発作的な痛みを訴えるが、我々のシリーズの半数は増悪を伴う、あるいは伴わない背景痛に悩まされていた。 ATNにおける疼痛の両形態は、以前に報告されている。 我々の患者では、全例にみられた耳介前部分の圧痛を除いて、誘因は確認されなかった。 開口、咀嚼、味覚刺激、顔面触覚刺激、ATnの神経支配領域のピリピリ感や知覚異常などの他の誘発因子は以前から報告されているが、我々のシリーズではいずれも現れなかった。
ATNは、除外しなければならない他の疾患に続発することがある。ATnは、例えば顎関節症または耳下腺障害による圧迫、牽引または摩擦によって損傷することがある。 ATn領域に痛みを示す他の症候群としては、頚性頭痛、慢性片頭痛、連続性半頭痛、三叉神経痛、眼窩下神経痛、下顎神経痛、筋筋膜性疼痛、非定型顔面痛、側頭動脈炎がある。 また、歯痛、耳炎、赤耳症などの近接した構造物の病変もATNを模倣する可能性がある。 このような状況では、血液検査(赤血球沈降速度を含む)、頸部または下顎骨の放射線検査、頸部、脳または顎関節の磁気共鳴、または側頭動脈生検などの補助的な検査が考慮されるかもしれない。
神経遮断は治療の選択肢のひとつと考えられ、疼痛緩和が得られた時点で診断が確定する。 Damarjranは下顎神経の遮断にアルコールを使用し始めたが、根本的で痛みを伴う処置であったため、代わりにコルチゾンと組み合わせたプリロカインを注入し、痛みの寛解を得るために必要に応じて隔日で3ミリリットルの混合液をトラガスの前に使用するようになった。 35年後、スペシャリは、顎関節の下に0.5ミリリットルのリドカイン2%と0.5ミリリットルのデキサメタゾンを1~1.2センチの深さで注射した。 ステロイドは、繰り返しの処置で栄養変化のリスクがあるため、顔面注射ではもはや推奨されていません。 頭痛や神経痛に対する末梢神経ブロックの専門家のコンセンサス勧告では、リドカイン1~2%および/またはブピバカイン0.25~0.5%を、ステロイドを添加せずに神経の近位部に注入することが推奨されています。 我々は、ATnブロックや他の末梢神経ブロックに以前から報告されている1mlのリドカイン1%を選択した。 ATnブロックを繰り返す理想的な回数はまだ決定されていない。 1回の治療で長期間(1~2年以上)効果があるが、完全寛解を得るためには、その後の遮断が必要な場合がある。 側頭動脈を傷つけないように、超音波で針を誘導するグループもあるが、我々の場合は皮膚の上で拍動を感じ、その部分から離して注射の練習をした。 私たちの症例では、側頭動脈を誤って損傷することはありませんでした。
ATNに対しては、遮断以外に他の治療法が報告されている。 Specialiらは「神経痛に使われる薬」で効果がないと報告しているが、残念ながらどの薬かは明記していない。 彼らは神経ブロック後にカルバマゼピンで良好な結果を得たと報告している。 また,彼らの患者のうち2名には三叉神経節ブロックが施行された。 最初の経口薬であるガバペンチンは、神経障害性疼痛や頭痛の治療に広く用いられている抗けいれん薬で、動物実験では片頭痛の中枢性感作を抑制することが証明されている。
本研究では、考慮すべきいくつかの限界があります。 ATNは一般的な疾患ではなく、我々は小規模なケースシリーズを発表した。 また,他の顔面神経症の診断基準の一部とされるATnブロックを受けなかった患者もいた(治療上の理由から)。 しかし、彼らの痛みの他のすべての特徴は、ATNの診断基準を満たした。 結論として、耳介側頭神経痛は、主に中年女性が罹患する疾患で、側頭部に片側の顔面痛がある。 頭痛専門医の間でも珍しい疾患であるが,その特徴的な臨床像から,少なくとも三叉神経終末枝神経痛としてICHD-Ⅲの最終版に含めるべきであると考える。 私たちの経験では、ガバペンチンは良い治療法であり、麻酔ブロックは必ずしも必要ではありません。 最後に、耳介側頭神経痛の診断基準として、以下の項目を提案します。
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A. 基準B-Eを満たす一側性の疼痛
-
B. 痛みは耳介側頭神経の分布にある
-
C. 痛みは次の3つの特徴のうち1つを有する。
-
1. 数秒から数分間続く発作的な発作を繰り返す
-
2. 中等度から重度の強度
-
3. 射るような、刺すような、または鋭い質の痛み
-
-
D. 以下のいずれかに関連している痛みである。
-
1. 神経支配領域の無害な刺激で明白な感覚異常および/またはアロディニア。 神経枝の上の圧痛
-
3.耳介側頭神経の出現部のトリガーポイント
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E.耳介側頭神経の出現部のトリガーポイント
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3.耳介側頭神経の出現部にある圧痛
利益相反。 著者は利益相反を宣言していない。 著者らは資金源を申告していない。
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Author notes
All authors have substantially participated in this study.
Poster as a Partially presented at the EFNS-ENS Joint Congress of European Neurology in Istanbul, Turkey, June 2014.
Poster: Author notes
Poster as a Partial presented at the EFNS-ENS Joint Congress of European Neurology in Istanbul, Turkey.
Poster: Author notes
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