受傷後6ヶ月の外傷性黄斑症． A Clinical Case Report

Abstract

目的：本研究は12歳男性の左眼（LE）の鈍的外傷後に外傷性黄斑症を発症し、受傷から6カ月経過した症例の報告を目的とする。 方法 診療録、患者観察、診断検査の分析に基づくレトロスペクティブで記述的な症例報告である。 結果 12歳の健康な男性が、2か月前から左眼の視力低下を訴え、定期受診した。 初診日の6か月前に、もみ合い時に大脳皮質に鈍的外傷を受け、医学的経過観察を受けていなかった。 来院時、LEの最高矯正視力（BCVA）は指を数える程度、右目は20/20であった。 LE の眼底検査では，中心部に円板径1枚の黄斑病変があり，線維化，網膜厚の増加，網膜内出血が認められた。 光干渉断層計では，内／外分節（IS/OS）視細胞接合部の破壊，反射率の上昇，網膜壁への細胞浸潤，網膜色素上皮剥離が認められた。 網膜厚は病変部において289μmであった。 フルオレセイン血管造影では，初期含浸と後期拡散が認められた． 高用量ステロイドパルス療法（メチルプレドニゾロン500mgを3日間静注，プレドニゾロン30mgを10日間漸減経口投与）が施行された． LE BCVA は 20/200 まで増加し，治療後 1 週間で網膜厚は 71μm 減少した． さらなる改善を目指し、経口治療の2週間後に適応外のトリアムシノロン硝子体内投与（IVTA; 0.05 ml/2 mg）が行われた。 IVTAの3週間後、LEのBCVAは20/150に改善し、網膜の厚さは10μm減少した。 初回来院から3ヵ月後、LE BCVAは20/125、網膜厚は208μmとなった。 結論 6ヶ月前の眼球鈍的外傷によりBCVAを失ったcommotio retinaeの1例を呈示した。 ステロイド内服とIVTAによりBCVAは改善した。 しかし、黄斑部の線維化とIS/OS接合部の破壊によりBCVAの獲得は制限された。

© 2014 S. Karger AG, Basel

はじめに

Commotio retinaeはBerlinの浮腫としても知られ、眼の鈍的外傷後にしばしば観察される。 一過性の灰白色網膜の着色と最高矯正視力（BCVA）の低下が特徴である。 黄斑部に限定されることもあれば、網膜の周辺部に及ぶこともあります。 外傷の重症度に応じて、病理組織学的に、内・外眼部（IS/OS）接合部の破壊、網膜上層の反射率上昇、色素障害、網膜萎縮などの領域が明らかになることがあります。 一過性の灰白色網膜色調の原因として、細胞外浮腫とグリア腫脹が提唱されている。 網膜出血（網膜前、網膜内、網膜下）、脈絡膜破裂などの傷害を伴うことがある。 網膜の周辺にのみ病変がある場合は視覚的な不満はありませんが、黄斑部病変がある場合は重度の視力低下をきたすことがあります。 軽症例では一過性の視力低下を呈し、後遺症も少なく自然に回復するが、重症例では永久的な視力低下を伴うことがある。 後極に損傷を受けた患者30名を含む研究では、視力は初診から6ヶ月後までに最大回復を示した。 光干渉断層計（OCT）により、黄斑の構造的な異常とその経過を可視化することができます。 OCT所見では、通常、IS/OS接合部の破壊とそれに対応する高反射率、錐体OS先端の欠損、外辺縁膜の損傷などが認められる。

症例報告

以前は健康だった12歳の男性が、2ヶ月前から左目の視力低下を訴え、定期診察に訪れた。 受診の6か月前に格闘中に左眼に鈍的外傷を負い，経過観察中であった。 初診時、LEのBCVAは指を数える程度、右目は20/20であった。 眼球運動の制限や求心性瞳孔の欠損はなかった。 前眼部の生物顕微鏡検査は正常であった。 LE の眼底検査では，中央に円板径1枚の黄斑病変があり，線維化，網膜厚の増加，網膜内出血が認められた（図1，左）。 網膜周辺部の検査は正常であった。 Spectralis OCT (Heidelberg Engineering Inc., Heidelberg, Germany) により，IS/OS接合部の破壊とそれに伴う反射率の上昇，核外層の消失，網膜壁への細胞浸潤，網膜下線維化が確認された． 病変部位の網膜厚は289μmであった（図1、右）。 フルオレセイン血管造影（FA）により、拡散のない初期の含浸が認められ、時間の経過とともに増加した（図2）。 小児科の支援により，適応外の高ステロイドパルス療法（メチルプレドニゾロン500mgを3日間静注，プレドニゾロン30mgを10日間漸減経口）を行ったところ，治療1週間後にはLE BCVAが20/200に増加し，網膜厚が71μm減少して218μmになった。 望ましくない全身作用を伴わずにさらなる改善を達成する試みとして，経口治療の2週間後に，適応外であるトリアムシノロンアセトニド（IVTA; 0.05 ml/2 mg）の静脈内投与が実施された． LE BCVAは20/150に改善し，IVTAの3週間後に網膜厚が10μm減少した． 初診時から3ヵ月後のLE BCVAは20/125、網膜厚は208μmであった。 図1

考察

鈍的外傷後の後眼部の障害は、しばしば、前眼部障害と併存する 。 本症例は、外傷後6ヶ月目に観察されたため、受傷時の前眼部の状態に関するデータはない。 IS/OS junctionが損傷している患者は、不可逆的な視細胞喪失を伴う持続的な視細胞欠損を持つ可能性が高い。 本症例では、線維化の進展、IS/OS接合部の変化、OCTで確認される核外層の消失（図1、右、図3）により、長期間の無治療では網膜病変の回復が困難であることが判明した。 FAから、含浸はあるが拡散はないと判断した（fig. 2）。 したがって、新生血管膜ではなく、線維性病変と診断された。 OCTスキャンでは網膜の厚みが増しており、おそらく外傷後の炎症性浮腫によるものと思われた。 小児科の支援により、適応外の高用量ステロイドパルス療法（メチルプレドニゾロン500mgを3日間静注、プレドニゾロン30mgを10日間漸減）を行ったところ、治療1週間後にLE BCVAが20/200に増加し、網膜厚が71μm減少して218μmとなった。 望ましくない全身作用を伴わずにさらなる改善を図るため，内服治療の2週間後に適応外のIVTA（0.05 ml/2 mg）を投与し，3週間後にBCVAを20/150に回復し，網膜厚を10μm減少させた． 初回受傷から6ヶ月では自然回復は期待できないため、この回復は治療によるものと思われる。 この患者は治療後3ヶ月間経過観察しているが、状態が悪化していないことから、新生血管膜ではなく、線維性病変の可能性があると思われる。 PubMed検索では，commotio retinaeとtreatmentをキーワードに検索を行った。 我々の知る限り、このように治療が遅れ、若年者に適応外の高用量ステロイドパルス療法と適応外のIVTAを用いた報告は、過去にない。 この症例は、外傷による病変が自然治癒しない場合、6ヶ月もの長期にわたって進行している場合でも治療する価値があることを示していると思われる。 とはいえ、構造的なダメージが生じた場合、回復は限定的かもしれません。

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